Introduction Le lymphome oculo-cerebral primitif (LOCP) est rare (1 % des tumeurs cerebrales) touchant la personne de plus de 55 ans. Les signes ophtalmologiques (peu specifiques) precedent dans 80 % des cas les signes neurologiques. Nous rapportons le cas d’un LOCP decouvert sur une hyalite isolee bilaterale chronique. Materiels et Methodes Il s’agit d’une patiente de 60 ans adressee pour un second avis concernant une hyalite bilaterale cortico-resistante. Sur le plan general il existe une perte de poids, sans atteinte neurologique. L’acuite visuelle est a 8/10 P 2 de facon bilaterale, avec des segments anterieurs calmes avec une hyalite isolee. Le bilan etiologique initial etait negatif. Une IRM cerebrale et orbitaire a ete realisee a la recherche d’un LOCP (decouverte de 3 lesions cerebrales). Le bilan biologique (recherche de marqueurs tumoraux) et morphologique (tomodensitometrie thoraco-abdomino-pelvienne et scintigraphie corps entier) etait peu contributif dans la recherche de la nature (neoplasique ou hematologique) de ces lesions. La vitrectomie (analyse histologique et Il 10 positive) permis le diagnostic devant des lesions cerebrales inaccessible. Les lesions ont ete sensibles au traitement par methotrexate entrepris. Discussion Cette observation montre l’interet d’une IRM rapide dans le bilan d’une inflammation intra oculaire du sujet de plus de 55 ans, car l’atteinte ophtalmologique precede l’atteinte neurologique (delai moyen de 20 mois), pour une prise en charge precoce. Elle renforce egalement l’interet d’un bon examen du vitre devant toutes myodesopsies du sujet âge consultant frequemment pour ce signe avant de conclure a un decollement posterieur du vitre. La vitrectomie diagnostique reste le seul moyen de preuve histologique si aucune biopsie n’est accessible. Conclusion L’IRM cerebrale et la vitrectomie auront permis la decouverte precoce de LOCP avec prise en charge adaptee, ameliorant le pronostic de survie.